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先天性肺部畸形婴儿呼吸道疾病发生率

Celine Delestrain, MDa, Naziha Khen-Dunlop, MD, PhDb,c, Alice Hadchouel, MD, PhDa,c, Pierrick Cros, MDd, Héloïse Ducoin, MDe, Michael Fayon, MD, PhDf, Isabelle Gibertini, MDg, André Labbé, PhD, MDh, Géraldine Labouret, MDi, Marie-Noëlle Lebras, MDj, Guillaume Lezmi, MDa,c,k, Fouad Madhi, MDk,l, Guillaume Thouvenin, MDk,m, Caroline Thumerelle, MDn, and Christophe Delacourt, MD, PhDa,c,k

aPneumologie Pédiatrique, bChirurgie Pédiatrique, Hôpital Necker-Enfants Malades, Assistance Publique-Hospitaux de Paris, Paris, France; cUniversité Paris-Descartes, Paris, France; dPneumologie Pédiatrique, Centre Hospitalier Régional et Universitaire de Brest, Brest, France; ePneumologie Pédiatrique, Centre Hospitalier de Lens, Lens, France; fPneumologie Pédiatrique, Centre Hospitalier Universitaire de Bordeaux, Bordeaux, France; gPneumologie Pédiatrique, Centre Hospitalier Universitaire de Tours, Tours, France; hPneumologie Pédiatrique, Centre Hospitalier Universitaire de Clermont-Ferrand, Clermont-Ferrand, France; iPneumologie Pédiatrique, Centre Hospitalier Universitaire de Toulouse, Toulouse, France; jPneumologie Pédiatrique, Hôpital Universitaire Robert Debré, Assistance Publique-Hospitaux de Paris, Paris, France; kCentre de Référence des Maladies Respiratoires Rares, Paris, France; lPneumologie Pédiatrique, Centre Hospitalier Intercommunal Créteil, Créteil, France; mPneumologie Pédiatrique, Hôpital Armand Trousseau, Assistance Publique Hospitaux de Paris, Paris, France; and nPneumologie Pédiatrique, Centre Hospitalier Régional Universitaire de Lille, Lille, France

研究背景

对先天性肺部畸形 (CPM) 自然病程知识了解的匮乏, 阻碍了产前和产后的规范化处理, 导致大部分决策 (包括是否需要手术切除无症状的畸形) 高度依赖于临床医生。

研究新知

CPM婴儿的感染率较低, 但喘息发作发生率较高, 尤其是CPM有高透亮表现时。 手术不会影响喘息发生率。 我们的结果支持对非囊性畸形进行保守治疗的观点。

摘 要

背景 与先天性肺部畸形 (CPM) 相关的呼吸道症状的实际发生率仍未明确。 本研究旨在前瞻性评估产前诊断为CPM的患儿在婴儿期的呼吸道症状, 识别与这些症状发生的相关因素, 评估其术后缓解情况。

方法 通过一个法国的多中心CPM儿童队列研究, 前瞻性收集患儿的感染性和非感染性呼吸道症状。

结果 85名患儿随访至平均年龄为2.1 ± 0.4岁。 6名 (7%) 患儿在出生后28 d内接受了手术治疗。 在剩余79名患儿中, 33名 (42%) 在婴儿期术前出现呼吸道症状, 喘息是主要的症状[24 / 79 (30%)], 仅1名患儿记录出现肺囊叶感染。 在非囊性CPM患儿中, 症状的发生更加频繁, 产前 (P = 0.01) 或产后 (P <0.03) 影像学提示高透亮度CPM (P <0.01)。 66名患儿在随访期间接受了手术治疗, 其中40%在术后出现临床症状。 6名患儿术后出现肺炎。 至随访结束, 观察到10名漏斗胸患儿,与行开胸术 (P <0.02) 或出生后6个月内手术治疗 (P <0.002)显著相关。

结论 CPM常伴有喘息发作, 手术对这些症状的影响不明显;相反, 却增加了肺部感染以及开胸术后发生漏斗胸的风险。

缩略语
CCAM = congenital cystic adenomatoid malformations
CI = confidence interval
CPM = congenital pulmonary malformations
CT = computed tomography

Address correspondence to Christophe Delacourt, MD, PhD, Service de Pneumologie Pediatrique, Hopital Necker-Enfants Malades, 149-161 rue de Sevres, 75015 Paris. E-mail: christophe.delacourt@nck.aphp.fr

(林立丽 译 洪建国 校)

英文原文请参阅  PEDIATRICS 2017;139(3):e20162988

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